Diastematomielia

Diastematomielia (também denominado diplomyelia, pseudodiplomielia, dimyelia, e síndrome de malformação da medula espinhal dividida) é uma deformidade rara no desenvolvimento na qual a medula espinhal é separada em duas partes por um septo rígido ou fibroso. A deformidade é muitas vezes acompanhada por um desenvolvimento anormal das vértebras.1 este defeito complexo ocorre durante a quarta semana de desenvolvimento, como resultado do feto ter um acessório canal neurentérico, que se encontra na linha média fazendo com que os elementos vertebrais em desenvolvimento sejam separados e se formam como dois conjuntos de estruturas. As malformações do tipo 1 envolvem dois tubos durais e malformações do tipo 2 (diplomyelia) envolvem um tubo dural.2

é amplamente reconhecido que a diastematomielia raramente se apresenta em adultos, mas as modernas técnicas de imagiologia estão descobrindo esta condição em doentes mais velhos, frequentemente descobertos quando uma ressonância magnética é feita para diferentes distúrbios.Os sintomas não específicos de diastematomielia podem levar ao diagnóstico erróneo de síndrome4 lombar radiculares e aproximadamente 60% a 79% dos doentes com diastematomielia têm evidência de escoliose.1 outra indicação desta síndrome é a pele anormal na região lombosacral, que pode ser um patch Peludo (hipertricose), uma área pigmentada na linha média, ou um seio dérmico.As nádegas, dobras glúteas ou músculos das pernas podem ser assimétricas e os pacientes podem se queixar de dor nas costas com ou sem dor nas pernas, especialmente após o exercício.o diagnóstico de diastematomielia é feito em doentes com dor associada a fraqueza intermitente ou progressiva, conduzindo a alterações na marcha, alterações sensoriais nas pernas, ou perturbações do esfíncter particularmente na bexiga. No entanto, a coluna vertebral, quando vista de trás, geralmente parece perfeitamente reta. Foram notificados casos de diagnóstico de diastematomielia em doentes que sofreram danos graves na medula espinhal após uma pequena lesão, tal como uma queda ou após uma manipulação da coluna vertebral.6

Este artigo resume a nossa experiência de gestão de doentes com esta condição.foram recolhidos dados retrospectivos sobre 138 doentes tratados no segundo Hospital filiado, Xi’an Medical University, entre maio de 1978 e abril de 2010. Obteve-se a aprovação ética para esta investigação. Os dados sobre sintomas, diagnóstico diferencial, tipo e localização da deformidade espinhal, tratamento, Duração do acompanhamento e resultado foram coletados de uma base de dados central e analisados. todos os doentes foram submetidos a uma radiografia da coluna vertebral completa. Imagens usando CT, MRI e CT mielography (CTM) estavam disponíveis em nossa instituição a partir de 1983, 1992 e 1995, respectivamente. Alguns pacientes tiveram estes últimos exames quando a imagem radiológica não deu um diagnóstico claro. Todos os doentes foram revistos aos três e seis meses e, em seguida, anualmente após a operação, excepto para um doente de diastematomielia tipo 1 que morreu devido a uma complicação anestésica durante a cirurgia.após anestesia epidural, os doentes com diastematomielia tipo 1 foram sujeitos a tratamento. Foi utilizada uma aproximação posterior da linha média. A lâmina afectada foi removida. Uma incisão paramidline foi feita na dura-máter e descobriu-se que a medula espinhal era frequentemente aderente à dura-mid. Ossos, cartilagens e a banda fibrosa foram identificados microssurgicamente e adesões locais entre o corpo vertebral e dura foram divididos e a banda fibrosa, se presente, foi ressecada. O potencial evocado da coluna vertebral dos doentes foi monitorizado intra-operativamente para evitar danos na medula espinhal. Quaisquer malformações dentro ou fora do canal espinhal, por exemplo lipoma, hemangioma, sinusite cutânea, filamento terminal amarrado também foram ressecadas. A reconstrução Local foi realizada usando uma “ressecção em forma de fuso”, a fim de mudar o saco dural duplo para um único tubo dural e permitir que a medula espinhal dupla se movesse livremente dentro do único tubo dural. Isto envolveu uma incisão lateral na dura-máter que foi deixada sem sutura enquanto o lado dorsal da dura-máter foi suturado firmemente. Um tubo de drenagem foi colocado no espaço epidural após a cirurgia.

O procedimento cirúrgico para o Tipo 2 é diferente como os dois separados medula espinhal estão localizados em um tubo dural, o que significa que o eixo em forma de ressecção da dura, não foi necessária após a ressecção do septo fibroso, e as malformações dentro ou fora do canal medular, e apenas um apertado sutura da dorsal dura foi necessário.as variáveis contínuas

a análise estatística

foram resumidas por meios com intervalos e as variáveis categóricas foram resumidas por contagens com percentagens. A análise da associação entre variáveis categóricas foi realizada usando o teste exato de Fisher. Um valor p < 0, 05 foi considerado estatisticamente significativo. Análises estatísticas foram realizadas pela SPSS 15.0 statistic software (SPSS Inc., Chicago, Illinois).os dados demográficos básicos dos 138 doentes são apresentados na tabela I. A relação homem-mulher foi de 1:3. Um total de 18 doentes (13%) tinham idade ≥ 16 anos. As manifestações clínicas estão resumidas na tabela II. apenas os doentes do tipo 1 apresentaram atrofia unilateral dos músculos dos Membros inferiores e malformações dos Membros inferiores.

Os resultados de estudos de imagem são mostrados na Tabela III. Um importante achado radiológico visto em raios-X simples foi uma sombra longitudinal no centro do canal espinhal(Fig. 1a).

De 116 pacientes que foram submetidos a investigação pelo CT, o canal medular e dura-máter eram vistos separados em duas partes, em 90 pacientes (77.6%) (Fig. 1b), e o canal espinhal não foi dividido nos restantes 26 pacientes (22,4%) (Fig. 2). Um total de 25 doentes (21.6%) foram submetidos a reconstrução tridimensional do CT (CT-3D), e a anatomia local foi identificada para que a cirurgia pudesse ser planejada.

MRI estava disponível no hospital a partir de 1992. Dos 114 doentes submetidos a uma ressonância magnética de rotina, o canal espinhal foi separado em duas partes em 82 doentes (71, 9%). Destas, as duas metades da medula espinhal foram simétricas em 20 pacientes (24,4%) e assimétricas em 62 (75,6%) (Fig. 3). A divisão longitudinal da espora óssea pode ser observada na maioria dos doentes(Fig. 4). Para os doentes com diastematomielia tipo 2, as imagens ponderadas por IRM frontal T1 mostraram um único saco dural(Fig. 5).

dos 106 doentes com diastematomielia tipo 1, um total de 96 (89,6%) foram removidos da crista e reconstrução dural para transformar os tubos duplos em um único tubo dural. Ao mesmo tempo, foi realizada a amputação do filamento terminal fibroso sacrococcígeo em 54 doentes (56, 3%). Foi removido um quisto dermóide sacral ou lipoma em 13 doentes (13, 5%) e foi realizada cirurgia espinal em 35 doentes (36, 5%). Um total de 32 doentes teve escoliose com um ângulo médio de Cobb de 54, 3° (25° a 93°). Correcção da coluna Posterior, fusão intertransversa com enxerto ósseo e fixação de parafuso pedicular foram realizadas. Havia quatro pacientes com hemivertebra, um em T11, um em T12, e 2 em L4 que foram submetidos a ressecção hemivertebral, fusão intertransversa com enxerto ósseo e fixação de parafuso pedicular. Dez pacientes recusaram a cirurgia e receberam tratamento sintomático (incluindo acupuntura, eletroestimulação e manipulação Tradicional Chinesa) e seguiram de perto.os resultados da cirurgia nos 96 doentes foram que o septo separou a medula espinhal ou a cauda equina em duas partes e cada metade tinha raízes nervosas ipsilaterais. Em doentes com diastematomielia tipo 1, verificou-se que cada metade da corda estava completamente enrolada com dura-máter e aracnóide e que a dura-máter, próxima do septo, era espessada e aderente ao aracnóide. Em 78 pacientes (81,3%), o septo inclinado para um lado do canal espinhal e as duas metades da medula espinhal não eram iguais em espessura. Apenas 11 doentes (11.5%) tinham um quisto dermóide intramedular e um lipoma (L3, L1) e dois doentes (2, 1%) tinham deformidades nervosas combinadas (T11 e L2).

um total de 16 doentes do tipo 2 (50%) foram submetidos a cirurgia. Destes 16 pacientes, a exploração da medula espinhal foi realizada em nove (56,3%) com sintomas neurológicos, a fim de avaliar a medula espinhal após ressecção da banda fibrosa e liberação de aderências. A correcção das deformidades da coluna vertebral foi realizada em sete doentes (43, 8%) e consistiu na correcção da coluna vertebral posterior e na fusão intertransversa com enxerto ósseo. Em seis doentes (37.5%) foi utilizada fixação interna utilizando um sistema de rosca pedicular. Foi utilizada ressecção Hemivertebral, fusão intertransversa com enxerto ósseo e fixação interna utilizando sistema pedículo Rosca-rod para um doente. Os restantes 16 doentes optaram por não ser submetidos a cirurgia e receberam tratamento sintomático tal como acima descrito.

em doentes do tipo 2, as duas metades da espinal medula estavam localizadas no mesmo saco dural e eram simétricas. Um septo fibroso estava presente em três pacientes, ligados à dura anterior e posterior em dois pacientes e em ambas as extremidades da divisão no outro paciente. Adesões fibrosas foram observadas em quatro pacientes. A adesão foi localizada na linha média dorsal de um paciente, tornando a medula espinhal e dura-máter imóvel. Em um paciente, a adesão estava presente em todo o diâmetro anterior-posterior e aderente à dura-máter. Um lipoma foi encontrado no canal espinal num paciente.

Uma série de alterações patológicas foram vistos no intra-operatório, incluindo uma hipoplasia processo espinhoso encontradas no local da lesão, a bifurcação de um processo espinhoso, a uma curta ou inexistente processo espinhoso ou fusão de vários processos espinhosos. Em 21 doentes, a placa vertebral no local da diastematomielia foi alargada e espessada e foi associada a compressão dural. Em 30 pacientes houve ausência parcial da placa vertebral e em 21 houve desbaste da placa vertebral. Em sete doentes, um dos lados da placa vertebral consistia em cartilagem e o outro lado do osso. Um doente teve um septo ósseo em três locais (T5, T6 e L3), e três outros doentes tiveram septa óssea em dois locais (T11 e T12, T3 e L4, e T12 e L2, respectivamente). Um septo cartilaginoso foi encontrado em sete pacientes, um septo fibroso foi encontrado em nove pacientes e não septo foi encontrado em nove pacientes. Havia um septo ósseo nos restantes 83 doentes, mas não estava relacionado com a placa vertebral em sete doentes. A morfologia e a espessura da septa óssea variaram; tinham um diâmetro transversal médio de 2,8 mm (2 a 6).

do número original de 138 doentes que foram incluídos na revisão, Um morreu durante a cirurgia, 26 doentes não foram operados, deixando 111 doentes para revisão pós-operatória (tabela IV).

O prognóstico foi significativamente melhor para os pacientes com o Tipo 1 diastematomyelia após a cirurgia (p < 0.001).

um total de 26 doentes foram submetidos a tratamento não cirúrgico, destes 13 doentes (50%) não apresentaram melhoria, em dez doentes (38, 5%) Os sintomas neurológicos deterioraram-se e três doentes (11, 5%) apresentaram novos sintomas neurológicos.

discussão

a causa da diastematomielia continua por esclarecer. Tem sido proposto que a desordem surge a partir de adesões entre o ecto – embrionário e endodermia, levando à formação de um canal neurentérico acessório, que é então preenchido com mesenchyme.Estudos demonstraram que o aumento das concentrações plasmáticas maternas de homocisteína e o polimorfismo do gene da metionina-sintase redutase (MTRR) estão relacionados com a ocorrência de deformidade do tubo neural.2 Pang, Dias e Ahab-Barmada2 têm sugerido que a doença está relacionada com a hereditariedade recessiva. Gardner7 relatou que a diastematomielia ocorreu em trigémeos, e Dikov, Chenrnv e Ivanov8 mostraram que a suplementação com ácido fólico pode reduzir a incidência de defeitos do tubo neural.os défices neurológicos associados à diastomatomielia estão relacionados com dois factores. Primeiro, o septo fixa a medula espinhal em uma posição anatômica baixa, de modo que o movimento ascendente normal da medula espinhal durante o crescimento é limitado e a medula espinhal é esticada, interferindo com o seu suprimento sanguíneo ou o das raízes nervosas. Esta é seguida por isquemia e necrose tecidular, bem como displasia unilateral espinal no local de diastematomielia.9,10

Em nossos pacientes, a septa dentro do canal vertebral em pacientes com Tipo 1 diastematomyelia eram, em sua maioria estruturas ósseas (83 de 106, 78.3%), e alguns foram cartilagíneos (sete, de 6,6%) ou fibroso (nove, de 8,5%). A crista óssea geralmente se estende gradualmente até o corpo vertebral a partir da base da placa vertebral deformada e fundida até a borda posterior do corpo vertebral. Este cume pode também formar uma “junta” através de uma cartilagem. Também descobrimos que em pacientes com diastematomielia Tipo I, a fusão e espessamento da dura e periósteo da crista poderia ser tão espessa quanto 1 mm a 2 mm. a dura dura também limitou o movimento ascendente da medula espinhal, causando tração nela.a septa fibrosa foi frequentemente observada em doentes com diastematomielia tipo 2, a formação de adesão entre o septo e a dura-máter foi relativamente pequena, e os factores patológicos que causaram a amarração da medula foram menos comparados com os casos de tipo I, O que pode explicar os sintomas neurológicos relativamente ligeiros em doentes do tipo 2.a deformidade espinhal congénita é a manifestação clínica mais comum nestes doentes.7,8 neste estudo 116 (84%) doentes apresentaram uma deformidade espinhal, que é maior do que foi relatado na maioria dos estudos.1 pacientes são geralmente diagnosticados como tendo diastematomielia quando procuram tratamento para deformidade espinhal ou para outras condições, tais como uma deformidade do pé varus. Alguns pacientes têm diastematomielia em exame físico. Defeitos de desenvolvimento neurológico de diastematomielia geralmente ocorrem em um membro inferior, embora possam também ocorrer em ambos os membros inferiores com grau de gravidade variável. A razão pela qual a incidência de sintomas e sinais é significativamente maior no tipo 1 do que no tipo 2 não é clara. Pode ser que há um maior grau de tethering no Tipo 1 do que o Tipo 2 diastematomyelia e também que o ósseo, cartilaginoso, ou septos fibrosos do Tipo 1 diastematomyelia estão localizados na bifurcação da dupla dural tubos, limitando, assim, o deslocamento superior da medula espinhal durante o desenvolvimento e comprimir a medula espinhal e causando local danos ao tecido neural. As autópsias de crianças revelaram o desaparecimento da matéria cinzenta na medula espinhal devido à bifurcação de tubos durais duplos, ao desenvolvimento deficiente das células neurais e das fibras nervosas e à displasia das células motoras no corno anterior.Por outro lado, a diastematomielia tipo 2 tem menos características patológicas associadas, tais como amarração da medula espinhal e compressão dos nervos e os doentes têm menos sintomas neurológicos.a existência de diastematomielia deve ser suspeita em doentes com escoliose ou cifose, quando existem intervalos alargados e achatados entre as pediculas em associação com uma hemivertebra. No presente estudo foram 116 doentes (84, 1%) com escoliose e cifose e 128 doentes (92, 8%) com um intervalo alargado e achatado entre as pedículas. A crista óssea característica apareceu no centro do canal espinhal em 75 (54,3%) destes pacientes.as radiografias podem não revelar a presença de diastematomielia em doentes com septo cartilaginoso ou fibroso ou em doentes adultos. Em tais situações, o diagnóstico pode requerer uma combinação de mielografia, TC e/ou IRM. A manifestação típica durante a mielografia é o defeito de enchimento “insular” formado pelo meio de contraste em torno do septo, mas pode produzir falsos positivos.3

Por outro lado, a TC e a IRM podem mostrar claramente o verdadeiro estado do canal espinhal; o tipo, a direcção de deslocação e a forma do septo; a condição da medula espinhal separada e outras anormalidades locais concomitantes. A rotação da coluna vertebral pode ser detectada na reconstrução das imagens da tomografia computadorizada e dos exames de ressonância magnética. Na maioria dos pacientes em nosso estudo, o exame de tomografia computadorizada e ressonância magnética identificou o ponto de partida, o intervalo e a localização exata do septo ósseo, determinando assim o escopo da cirurgia necessária. Técnicas mais avançadas de TC, TC-3D e MRI melhoraram o diagnóstico de diastematomielia.12 ecografia pré-natal foi usada recentemente para detectar diastematomielia fetal.13, 14

em doentes com sintomas neurológicos tipo 1 diastematomielia progridem gradualmente, particularmente em doentes com menos de 18 anos de idade. Isto é devido à presença de muitos fatores de adesão ou septa espinhal, que podem ser ósseos ou não ósseos, e também devido ao crescente grau de escoliose. Recomenda-se intervenção cirúrgica precoce para estes doentes. Os sintomas neurológicos melhoraram em 87 pacientes (91,6%) que foram submetidos a cirurgia em nossa série.

em diastematomielia tipo 2, os sintomas neurológicos não mudam significativamente durante a vida do doente, a menos que haja anomalias associadas, tais como uma escoliose com ângulo de Cobb< 40° ou uma hemivertebra. Algumas características patológicas estão ausentes, como o septo espinhal e a adesão, o que explica por que muitos pacientes adultos com diastematomielia tipo 2 permanecem muito ativos e o tratamento cirúrgico precoce não é necessário. Em vez disso, estes pacientes necessitam de reabilitação com a condição de que a exploração cirúrgica possa ser considerada se os sintomas ou sinais neurológicos mudarem. Isto contrasta com a abordagem de alguns autores, que defendem a cirurgia para todos os pacientes com diastematomielia, exceto aqueles com meningomilocele que têm deficiência não progressiva e aqueles com diastematomielia tipo 2.Os princípios de tratamento da deformidade espinhal congénita devem ser seguidos com o objectivo de evitar um aumento da curvatura espinhal.14,15 tratamento Cirúrgico deve ser considerada quando os pacientes com Tipo 1 ou 2 diastematomyelia atender aos seguintes critérios: 1) não são progressivas alterações neurológicas; 2) antes da correção da deformidade espinhal septo de diastematomyelia é removido para evitar lesão da medula espinhal ou se não houver evidência de comprometimento neurológico; 3) Tipo I diastematomyelia é tratada por cirurgia preventiva na infância; 4) a dor traseira e a dor irradia para um membro inferior em adultos.para doentes com lesões intracranianas, a cirurgia profiláctica é apropriada para crianças com diastematomielia Tipo I e adultos com dores nas costas e nas pernas.A escolha da abordagem cirúrgica apropriada é a chave para o sucesso do tratamento destes doentes. Laminectomia e ressecção do septo são os métodos básicos.1 a área cirúrgica deve ser totalmente exposta, e septo que atravessa a medula espinhal deve ser ressecado completamente na base, sem deixar resíduos. A cabeça dividida dos feixes de fibra dura e/ou anormais deve ser ressecada, de modo que as metades espinais separadas possam mover-se livremente e possam atingir a posição normal, uma vez que já não estão fixas na área deformada.não defendemos uma laminectomia extensiva. As estruturas ósseas e dos tecidos moles devem ser mantidas tanto quanto possível durante a remoção das lesões. Os processos bilaterais articulares superior e inferior devem ser mantidos para manter a estabilidade da coluna vertebral. Cirurgia de estágio múltiplo pode ser adotada para pacientes com lesões em múltiplos locais. As anomalias concomitantes no canal devem ser completamente ressecadas.

houve uma diferença significativa entre os dois tipos de diastematomielia no que diz respeito aos resultados cirúrgicos (p < 0,05). A eficácia da cirurgia pode ser avaliada pelo alívio da dor nas costas e pela melhoria do sensorimotor dos Membros inferiores, disfunção urinatória e defecatória.Por estes critérios, a eficácia foi de 95% em doentes com diastematomielia Tipo I e a função neurológica melhorou significativamente após a cirurgia. A eficácia foi de apenas 50% em diastematomielia tipo 2 e a diferença entre os sintomas pré-operatórios e pós-operatórios não atingiu significado estatístico. Uma explicação para isso é que o septo de diastematomielia tipo 2 consiste principalmente de tecido fibroso, há pouca formação de adesão local e sintomas relativamente menores na maioria dos pacientes. Assim, a reabilitação, incluindo exercício da função muscular, acupuntura, massagem e estimulação elétrica do nervo, pode alcançar um bom resultado. A reabilitação isolada em doentes com diastematomielia tipo 1 não pode alcançar um bom resultado. A cirurgia é necessária para remover as estruturas anormais e libertar a medula espinhal.em resumo, a diastematomielia é rara e afecta mais as mulheres do que os homens. A incidência de sintomas, incluindo alterações características da pele, distúrbios neurológicos, deformidade espinhal congénita e varus da deformidade do pé, é significativamente mais elevada no tipo 1 do que no tipo 2. O diagnóstico baseia-se em resultados radiológicos, Tac, ressonância magnética e tomografia computadorizada. No nosso estudo, a cirurgia foi eficaz em doentes com diastematomielia tipo 1, mas foi menos eficaz em doentes com diastematomielia tipo 2.Liu W, Zheng D, Cui S, et al. Características do septo ósseo de malformação da medula óssea em doentes com escoliose: um estudo retrospectivo de 48 casos. Pediatr Neurosurg 2009; 45: 350-353. Crossref, Medline, ISI, Google Scholar

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