Wharton’s Duct Sialolith of Unusual Size: A Case Report with a Review of the Literature

Abstract

There is an increased incidence of submandibular gland duct developing sialoliths. Entre eles, os sialólitos que atingem um tamanho de mais de 1,5 cms são raros. Aqui apresentamos um caso com um sialólito de tamanho anormal no ducto de Wharton e uma revisão da literatura sobre os sialólitos de tamanho anormal e várias considerações anatômicas e fisiológicas do ducto que contribuem para a maior incidência de sialólito no ducto.

1. Introdução O Sialólito é uma das doenças mais comuns das glândulas salivares. Estima-se que tenha uma frequência de 0,15% na população adulta com ligeira predileção masculina . A maioria dos sialólitos (80-90%) desenvolvem-se na glândula submandibular: 5-10% desenvolvem-se na glândula parótida e o restante nas glândulas salivares sublinguais e menores . Os sialólitos são sempre encontrados na porção distal do ducto ou no Hilo da glândula submandibular com alguns no parênquima . A estase salivar e viscosidade salivar, ao invés do conteúdo de cálcio da secreção salivar individual, desempenham um papel significativo no seu desenvolvimento . Normalmente, o sialolito mede de 1 mm a menos de 1 cm. Raramente medem mais de 1,5 cm. Os sialólitos gigantes são raros . A pesquisa de literatura encontrou 30 casos, cada um com mais de 1,5 cm ou mais foram publicados (Tabela 1). O objetivo deste artigo é apresentar um caso de sialólito de tamanho incomum e revisão da literatura sobre grandes sialólitos (1,5 cm ou maior).

Study Number of cases Age Gland Location Size 1 Meyers, 1942 1 50 SM Duct 50 2 Mustard, 1945 1 42 SM Duct 56 3 Allen, 1956 1 49 SM Duct 35 4 Cavina and Santoli, 1965 1 59 SM Duct 70+ 5 Cavina and Santoli, 1965 1 53 SM Both 60 6 Hoggins, 1968 1 52 SM Paren 50 7 Rust and Messerly, 1969 1 66 P Duct 51 8 Rust and Messerly, 1969 1 58 NR Paren 35 9 Raksin et al., 1975 1 52 SM Duct 55 10 Isacsson and Persson, 1982 1 48 SM Duct 36 11 Tinsely, 1989 1 48 SM Paren 50 12 Hubar et al., 1990 1 65 SM Duct 52 13 Akin and Esmer, 1991 1 45 SM Paren 45 14 Paul and Chauhan, 1995 1 45 SM Duct 46 15 Bodner, 2002 1 50 SM Duct 50 16 Ledesma-Montes et al., 2007 1 34 SM Duct 36 17 Gonçalves et al., 2002 1 52 SM Duct 22 18 Rai and Burman, 2009 1 60 SM Duct 72 19 Miyashita et al., 2013 1 58 P Duct 15 20 Yu et al., 2013 9 15–78 SM and P Duct 16–29 21 Huang et al., 2009 1 57 SM Duct 40 22 This case 1 36 SM Duct 20

SM, submandibular gland; P, parotid gland; Paren, parenchymal; NR, not reported.

Table 1

Unusually sized sialoliths reported in literature.

2. Um paciente de 36 anos de idade do sexo masculino relatou ao departamento de Cirurgia Oral e Maxilofacial, Mar Baselios Dental College, Kothamangalam, queixando-se de dor e inchaço no chão da boca por 1 ano. Ele também deu uma história de aumento intermitente no inchaço no início da manhã e dor durante a alimentação, que mais tarde diminui por conta própria. A dor era de variedade moderada que o paciente podia tolerar. Não houve história associada de febre, mal-estar ou sensação de ardor na cavidade oral.não foram observados resultados relevantes no exame extraoral. O exame Intraoral revelou um inchaço de tamanho 3 × 1 cm, estendendo-se anteroposterioramente e mediolateralmente no piso direito da boca, desde o lingual frenum até à segunda região pré -olar (Figura 1). A mucosa superior é normal sem obstrução salivar. On palpation the inchation was found to be hard in consistence and nontender. A lesão não foi fixada às estruturas subjacentes e não foi pulsátil. Não foi detectada nenhuma descarga purulenta do orifício da conduta e verificou-se que o fluxo salivar era normal.

Figure 1

Intraoral palpation.

Radiographic examination with a panoramic radiograph and occlusal radiograph revealed a radiopaque mass of size 3 × 1 cm extending anteroposteriorly and mediolaterally from the mandibular lateral incisor region to premolar region in the floor of the mouth, suggestive of a sialolith (Figure 2).

Figure 2

Occlusal radiograph.

após indução da anestesia local, a sutura de retração foi colocada em torno do ducto distal à Pedra, que foi então retraída anteriormente. Uma incisão na mucosa foi colocada e uma dissecação cuidadosa e contundente dos tecidos foi feita e o sialólito foi localizado. Uma incisão longitudinal através da parede do ducto superior que cobre o sialólito foi colocada e o sialólito foi evacuado (Figuras 3 e 4). A irrigação salina e a ordenha da glândula foram feitas para remover quaisquer pequenas pedras residuais ou tampas de mucina. A aproximação da ferida foi feita com algumas suturas de vicryl 3-0. Após as instruções pós-operatórias o paciente foi chamado de volta após sete dias para revisão. A cura foi considerada satisfatória e o fluxo salivar foi considerado normal e paciente foi aliviado dos sintomas.

Figura 3

Sialolith evacuados.

Figura 4

Sialolith medindo 20 mm.

3. Discussão a sialolitíase é uma doença rara com predilecção masculina. A doença pode ocorrer em qualquer idade, mas aparece mais frequentemente na terceira a sexta décadas de vida. Glândulas submandibulares são mais comumente afetadas do que parótidas com o ducto como um local mais comum para a ocorrência de sialólito .de acordo com Harrison et al. a formação do núcleo do sialolito nas glândulas submandibulares é secundária à sialadenite e está relacionada com a duração dos sintomas da sialadenite . De acordo com eles, durante a sialadenite subandibular crônica, a tumefacção inflamatória levaria à obstrução parcial de um grande ducto com estagnação de material secreto rico em cálcio. Isto formaria um núcleo calcificado e mais tarde, quando este crescer, tornar-se-ia um sialólito.a Figura 5 mostra sinais e sintomas que incluem inchaço, assimetria anatómica, flutuação de tamanho, geralmente rápido início e resolução parcial ao longo de uma a várias horas, inchaço glandular residual, diminuição do fluxo salivar em comparação com a glândula contralateral, dor que se intensifica durante a refeição ou quando o fluxo salivar é estimulado, inchaço e eritema de papila submandibular para pedras distais, e invulgarmente supuração ou celulite localizada .

Figura 5

algoritmo de Diagnóstico .

radiograficamente pode ser vista como uma estrutura radiopaca, que pode ser homogénea, ou com uma estrutura laminada. Alguns podem ser radiolucentes também . Como visto na Tabela 1, cada um deles ocorreram em pacientes do sexo masculino; com a exceção de um caso, todas de grande porte sialoliths foram localizados no ducto submandibular (94.4%) e apenas um caso isolado foi encontrado no ducto de Stensen de parótida glândula salivar.vários factores parecem estar envolvidos na maior incidência na glândula submandibular em comparação com a parótida.(1) o duto submandibular é mais largo em diâmetro e mais longo do que o duto Stensen.(2) o fluxo salivar na glândula submandibular é contra a gravidade.(3) a secreção salivar submandibular é mais alcalina em comparação com o pH da saliva parotida.(4) a saliva submandibular contém uma maior quantidade de proteínas da mucina, enquanto a saliva da parótida é inteiramente serosa.(5) O teor de cálcio e fosfato na saliva submandibular é superior ao de outras glândulas.pensa-se que os sialólitos começam a partir da retenção da saliva no ducto salivar. Estudos recentes com sialoendoscopia revelaram mais chances de retenção de saliva no ducto submandibular. O revestimento do ducto visto endoscopicamente é branco e avascular, e o próprio ducto pode causar obstrução parcial.durante a sialoendoscopia algumas características especiais foram encontradas no lúmen e na parede do ducto por Yu et al. . Uma estrutura especial é um mecanismo tipo esfíncter ou estrutura muscular . Isto tem uma função tipo válvula e pode impedir o corpo estranho de entrar no ducto, que está localizado no lado anterior do ducto submandibular, que pode ser relacionado com a formação de sialólito na glândula submandibular.Marchal et al. relatou os resultados do exame de 120 glândulas submandibulares e o esfíncter foi localizado na primeira 3 mm do ducto de Wharton. Outra estrutura especial é uma estrutura Tipo Bacia na glândula submandibular, que se expande para a região de Hilo em sialoendoscopia. É também chamada de área pélvis ou coma. Pode abrandar o fluxo de saliva e fazer com que o sedimento da substância inorgânica afunde e induza a formação gradual de um sialólito se existir um nidus como um tampão muco ou um corpo estranho.a Figura 6 mostra opções de tratamento para pacientes com pedras salivares que incluem remoção através da cavidade oral, sialoendoscopia interventiva e ressecção da glândula. A escolha do tratamento depende do local, tamanho, forma, número e qualidade das pedras.

Figura 6

algoritmo Terapêutico .

3.1. Remoção cirúrgica de pedras salivares do ducto Submandibular

3.1.1. Remoção Intraoral

procedimento. O objetivo deste procedimento é dissecar o ducto de Wharton, isolá-lo e, posteriormente, remover a pedra. Em vez de procurar cegamente o tecido mole móvel para a imobilização de pedra dessa parte do chão oral e ducto a ser exposto é feito confinando os limites do antero de pedra posteriormente. Isto é feito pela colocação de duas suturas profundas, uma anterior e outra posterior à calcificação. Há uma opção para tornar a sutura radio opaca, impregnando a sutura com óleo iodinizado para ver na radiografia oclusal de modo que as suturas possam ser colocadas com precisão.

Existe uma característica anatômica que pode ser usada para circunscrever o ducto. A plica sublingualis, que é uma crista elevada da membrana mucosa, é causada pela projeção oral da glândula sublingual e está localizado no chão da boca ao longo da borda lateral da língua posterior ao freio lingual. É muito próximo do curso anteroposterior do ducto e está localizado em um plano diretamente acima ou ligeiramente lateral à via do ducto de Wharton.

A segunda característica anatômica é o curso do ducto que, progressivamente, sobe à medida que flui da glândula para o seu orifício; a profundidade a que a sutura deve ser colocada pode ser facilmente reconhecida.após a colocação da sutura anterior, a sutura posterior é firmemente amarrada para evitar o deslizamento da pedra posterior. As suturas devem ser de comprimento suficiente para que seja possível agarrá-las manualmente, elevando assim o local operativo e tornando-o esticado. Pressão extraoral adicional sob o chão da boca ajuda na elevação da área a ser cirurgicamente explorada. A sutura combinada com a pressão extraoral facilitará uma dissecação mais precisa e simples da área.

a regra cardinal na remoção do sialólito do ducto de Wharton é que, como o sialólito está localizado intraductal, ele nunca pode ser perdido se o ducto estiver localizado e suficientemente isolado. O corte direto nas pedras na porção longitudinal do ducto é mal aconselhado, pois pode levar à maceração do ducto tornando a sialodocoplastia impossível e pode resultar em vazamento salivar ou estenose .

Existem também possibilidades de as porções de sialólito serem perdidas nos tecidos circundantes, resultando em infecção. As situações onde o corte para baixo procedimento não é apenas aceitável, mas também recomendadas são: (1)quando o sialolith está presente no ductal orifício, nesta situação de uma incisão sobre a pedra irá auxiliar na extirpação da pedra e, ao mesmo tempo, vai permitir uma sialodochoplasty, o que é feito pela sutura do exposto duto de paredes para seus respectivos adjacentes mucosa após a inserção de um lacrimal sonda para o duto de luz;(2)quando existe uma grande pedra na glândula submandibular, empurrando a glândula para cima e anteriormente, resultando na projeção da pedra destaque intra-oral. Incisão através da mucosa superior resultará na projeção da proeminência intraoral da pedra. Incisão através da mucosa resultará na saída da pedra, porque a glândula é provavelmente grosseiramente fibrótica e não funcional e nenhum outro tratamento é provável que seja necessário.Depois de identificar e isolar o ducto de Wharton e examinar a estrutura anatômica significativa, uma incisão inicial é feita anteriormente na área confinada à sutura. À medida que o ducto sobe anteriormente, o movimento do sialólito estará em uma direção anterosuperior de modo que o terceiro anterior esteja relativamente próximo da mucosa superficial. O duto adjacente à superfície medial da glândula sublingual cuja projecção superior se manifesta pela plica-sublingualis elevada. Uma incisão de 2 cm é feita medial e paralela à plica que se estende desde o cúspide até a segunda região bicúspide. Se feita lateralmente a dissecção para localizar o ducto iria perfurar e ferir a glândula sublingual, aumentando o risco de uma ranula oral iatrogenicamente induzida, a atenção precisa ser dada medial para o segundo molar na metade do ducto para o nervo lingual cruzando. Uma pré-incisão inserção de uma sonda lacrimal na conduta ou dissecção cuidadosa e contundente dos tecidos com um hemostato curvo de mosquito será bem sucedida. Efectuar a dissecação com apenas pequenos desvios mediáticos ou lateralmente. As suturas de retração podem ser colocadas através do aspecto lateral dos tecidos mucosos incisos e amarradas aos dentes adjacentes. No caso de pedras localizadas a posteriori, a incisão da mucosa é prolongada a posteriori e o ducto exposto até se observar uma protuberância. Siga o ducto posteriormente e identifique e proteja o nervo lingual enquanto atravessa sob o ducto de Wharton. Colocar um hemostato curvado inferior a ele isola a pedra. Uma incisão longitudinal através da parede de Conduta superior que cobre o sialólito resultará na sua evacuação. A patência do ducto é verificada através da inserção de uma sonda lacrimal de tamanho bom, que é seguida de irrigação intraducal salina e ordenha da glândula envolvida para remover quaisquer pequenos fragmentos de pedra residual ou tampas muco.

a conclusão do procedimento pode ser feita por um fechamento primário ou sialodocoplastia. Se for feito o fecho primário, não suture a parede do ducto incisivo, porque isso irá aumentar o risco de estenose. Para reduzir a extensão da tumefacção oral do chão devido à fuga salivar e edema pós-cirúrgico, está contra-indicado um fecho mucoso apertado e os drenos cirúrgicos são obrigatórios. Um risco definitivo para este procedimento está aumentando a gravidade da condição prévia de estase salivar e também o risco de recorrência. Isto pode ser evitado por uma docoplastia. Recomenda-se uma nova abertura ductal fabricada em qualquer local da porção horizontal do ducto, desde que seja posterior ao sialólito removido. A incisão ductal superior longitudinal é alongada a posteriori. As margens são espalhadas lateralmente, e cada lado é suturado para a mucosa adjacente com duas suturas finas absorvíveis. Se possível, uma única sutura é então colocada através da parede superior do ducto na extremidade proximal da incisão ductal longitudinal para ligar a mucosa sobrenadante. A ligação do ducto anterior à docoplastia para forçar o fluxo salivar através da nova abertura é opcional. A dilatação periódica da conduta e os sialagogos irão assegurar uma nova abertura ductal.

3.1.2. Litotripsy

electrocorporeal shock wave litotripsy é uma técnica antiga usada como uma técnica não invasiva. Marmary relatou pela primeira vez fragmentação do sialólito usando ondas de choque em 1986. Grandes máquinas com foco muito amplo colocou um problema na época, mas o desenvolvimento de máquinas menores levou a ondas finamente focadas, o que melhorou a eficácia desta técnica.

Iro et al. usou litotripsia de onda de choque usando litotripter piezoelétrico para tratar 35 pedras e descobriu que todas as pedras estavam fragmentadas, mas mostrou apenas 40% de clearance. Study by Yoshizaki et al. também encontrou apenas a desintegração da Pedra EM Lama. Com a necessidade de armamentário avançado e resultados deficientes esta técnica não parece ser eficaz como um método de rotina viável de gestão. Em vez de usá-lo como técnica solo, a endoscopia interventiva adjuvante ou intervenção cirúrgica provou ser eficaz no tratamento de sialólitos.

3.1.3. Sialolitectomia Laser

Azaz et al. relatou sialolitectomia usando o laser de CO2 Sharplan em 47 pacientes e descobriu que o tratamento tem excelentes resultados com quase nenhum sangramento, sustos mínimos, e pouco desconforto durante o período de cura. Mas não há nenhuma vantagem adicional sobre a gestão cirúrgica convencional. Sendo um cego procedimento, com a extensão da destruição do tecido a ser desconhecido e a necessidade de equipamentos especializados com a ausência de benefício claro e com a possibilidade de efeitos deletérios, este procedimento também não parece ser uma técnica viável para a remoção de sialoliths.

3.1.4. Sialoendoscopia interventiva

o sistema endoscópico inclui a sialoendoscopia diagnóstica e interventiva, um dilatador papilar, fórceps, cabaz de arame farpado (3-6 fios) e um litotriptor electro-hidráulico. A anestesia Local é feita por bloqueio neuroléptico lingual e perfusão de 2% de lignocaína através do orifício. O endoscópio é enxaguado intermitentemente com uma solução de cloreto de sódio a 0, 9%. Isto dilui ligeiramente o ducto, limpa a vista do endoscopista, e remove pus, detritos e sangue ocasional.o dispositivo é inserido através do orifício da conduta de Wharton ou por uma mini incisão no orifício ou na parte anterior da conduta; a papila é dilatada com dilatadores de diâmetro crescente. O primeiro procedimento é diagnóstico e pode explorar o sistema ductal completamente. Quando a Pedra está localizada endoscopia interventiva é necessária. Pequenas pedras redondas podem ser removidas por fios ou fórceps. As pedras maiores devem ser fragmentadas e depois removidas por fios ou fórceps. Quando há apenas dilatação do balão de estenose da conduta pode ser feito e se as tampas de mucina estão presentes eles podem ser removidos por fórceps ou lavados por lavagem contínua através do endoscópio. A sialoendoscopia interventiva e operação podem ser usadas em conjunto para tratar várias pedras. Os resultados iniciais do tratamento são considerados satisfatórios, mas os resultados a longo prazo ainda estão por explorar.

3.1.5. A remoção da glândula Submandibular

apenas é indicada quando pequenas pedras estão presentes na porção vertical do ducto da área vírgula para o Hilo ou dentro da própria glândula que não são cirurgicamente acessíveis intraoralmente e produzem sintomas obstrutivos . Com a disponibilidade do endoscópio Intervencionista, mesmo isso pode ser evitado.

conflito de interesses

os autores declaram que não há conflito de interesses em relação à publicação deste artigo.